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    子宮血管平滑肌瘤是一種罕見的良性腫瘤，目前全世界范圍內報道29例。子宮血管平滑肌瘤絕大多數以盆腔包塊為主要表現，少數表現為不規則**流血或經量增多，以盆腔包塊加**大流血致休克者僅1例報道，而以突發**大流血致休克、極重度貧血者，目前尚未見報道?，F報道本院1例宮頸血管平滑肌瘤致出血性休克病例，并復習文獻，對其病因、臨床表現、診斷、治療、預后等進行總結。

    1 病歷資料

    患者40歲，G4P2.因大量**出血1d,于2008年7月19日14時由外院急轉送入院?；颊哂?月18日12時許，無明顯誘因出現下腹部及**處墜脹不適，屏氣排便時突感下腹部撕裂樣劇痛，隨即出現**流血如小便樣，夾血塊，感暈厥不適，立即入當地中醫院，查尿HCG陰性，血常規：血紅蛋白70g / L.婦科檢查：**內大量血液，宮頸口見一環尾絲并有活動性出血，宮頸肥大，直徑約4 cm,下唇紫藍色，組織脆軟有壞死。急診行宮頸活檢、取環、診刮并**填塞紗布后流血減少，至下午5時基本血止。次日5時許，患者打噴嚏后又出現**大流血不止，再行填塞紗布無效，輸血、輸液同時轉送我院?；颊呒韧w健，無肝炎、高血壓等病史。月經7/23——24d,2008年4月上環后，經量多，末次月經2008年7月3日。G4 P2A2,末次妊娠于2008年2月，因早孕70d,于當地行流產術，術中、術后一般情況可。入院查體：體溫36℃ ,脈搏l10次/min,呼吸28次/min,血壓70/30mm Hg.重度貧血貌，神志清楚，表情淡漠，全身冷濕，皮膚黏膜蒼白、無皮疹及皮下出血點，全身淺表淋巴結無腫大。心律110/min,律齊，未聞及雜音，雙肺呼吸音清晰。腹平軟，未捫及包塊。?？魄闆r：外褲、床單血染，**口見填塞紗條被血浸透并滴血。輔助檢查：尿HCG陰性。血常規：白細胞13.7×109/L,紅細胞0.83×1012/L,血紅蛋白24g/L,血小板31×109/L.凝血功能及3P試驗正常。病檢結果（外院）：（宮頸）慢性宮頸炎、鱗狀上皮化生、增生并糜爛及淺表性灶性彌漫性出血，未見癌；（宮腔）宮內膜息肉、大部分內膜呈早分泌期改變。

    入院后抗休克同時行靜脈全麻下手術探查：取出**內填塞物，見宮頸膨大、肌壁薄，如孕6、7個月引產后改變，稍紫藍，質軟，3點、7點處活動性出血，頸管內彌漫性滲血?？殖鲅又兀磧仍\。

    床旁超聲檢查：宮頸形態不清，余未見異常。考慮宮頸病變，取宮頸組織活檢并頸管內氣囊壓迫止血（注鹽水30mL），并3點、6點各縫扎兩針，**流血明顯減少。

    術后第3天復查超聲：子宮前位48mm×34mm×56mm,實質回聲欠均勻，宮體下段肌壁近漿膜面可見少許管狀液暗區，宮腔5mm分離，考慮少量宮腔積液，子宮肌層靜脈曲張，宮頸大小56mm×53 mm,宮頸管內可探及41mm×43mm水囊聲像。術后第4天拔出氣囊管。婦科檢查：宮頸形態大小基本恢復正常，子宮平位，大小捫及欠清，雙穹窿未捫及異常。三合診：宮旁、宮骶韌帶無明顯增厚，無結節。再次取少許宮頸組織送病檢，回報：（宮頸管內）慢性宮頸炎，有充血水腫、出血及糜爛，未見絨毛。多次查血β-HCG均正常，肝腎功能、心電圖、胸片正常?？紤]**流血查因：宮頸病變：癌性？宮頸妊娠？動靜脈瘺？恐再次大出血，患者及家屬要求行全子宮切除術。

    術后第6天行子宮全切術。術中見子宮體稍大，形態規則，表面光滑，前壁下段可見數個曲張增粗血管，雙側附件無異常。剖視見宮內膜薄、平整，肌壁無異常，宮頸膨大，宮頸管后壁可見一直徑約3 cm質軟、暗紅色腫塊。送快速冰凍病理檢查：宮頸腫塊系血管瘤。術后（冰凍+石蠟）病理：（1）宮頸管血管平滑肌瘤，局部明顯出血壞死。見圖1——2.（2）慢性宮頸管炎、有糜爛。（3）慢性宮內膜炎、肌壁無特殊。術后7天拆線出院，1個月后復查無異常?；颊咦≡浩陂g輸濃縮紅細胞18U,血漿750mL,冷沉淀0.75U,濃縮血小板8U,單采血小板1U.出院時血常規：Hb74g/L.

    圖1 宮頸血管平滑肌瘤（HE染色，40×）

    圖2 宮頸血管平滑肌瘤（HE染色，100×）

    2 討論

    2.1 子宮血管平滑肌瘤的發病原因   子宮血管平滑肌瘤的病因目前仍不清楚。有人認為它與染色體異常有關，因為在子宮血管平滑肌瘤細胞中檢查到46號染色體有缺失、易位等改變。但多數作者認為激素水平、局部小的損傷和靜脈血瘀滯可能是其發病的重要原因，并認為它可能是雌激素依賴性的。因為：（1）子宮血管平滑肌瘤好發于40——50歲，此年齡段常是激素依賴性疾病的高發年齡。檢索文獻無一例發生在初潮前，年齡最小的1例為l8歲未婚患者，以功能失調性子宮出血治療多年發現為宮頸的血管平滑肌瘤。患者年齡最大為55歲。還有2例合并早孕。（2）在瘤細胞中雌孕激素受體表達常為強陽性。（3）文獻中病例常發生在多孕多產婦，發生在未婚者只有2例。本院報道1例，也是G4P2,并且4個月前有鉗夾及上環史，這些都提示激素水平和局部損傷可能在其發病中有重要作用。

    2.2 子宮血管平滑肌瘤的臨床表現   既往文獻報道子宮血管平滑肌瘤的好發年齡是41——45歲，范圍在27——51歲。而本次檢索文獻發病年齡在18——55歲，以40歲左右居多。發生在四肢和頭頸部的血管平滑肌瘤常表現為直徑2 cm左右的局限性無痛性結節。而發生在子宮的血管平滑肌瘤絕大部分表現為無痛的巨大盆腹腔包塊，少部分表現為盆腔包快伴不規則**流血或月經過多，極少數以急腹癥為主要表現。而本例單獨以突發性**大流血致休克和極重度貧血者尚未見報道，提示該病的表現有多樣性，在臨床診治中需警惕。但總結文獻子宮血管平滑肌瘤有其自身特點：（1）好發于40歲左右的多孕多產婦。（2）盆腹腔巨大囊實性包快。報告病例中極少數腫瘤直徑小于5 cm.多數腫瘤直徑在15 cm左右，最大者直徑32 cm.（3）病情進展迅速。多數病例發現包快在1年內迅速增大，但無明顯體重改變等惡病質體征，查體包快邊緣清楚，直腸子宮陷凹常光滑無結節。但由于其臨床表現多樣，不包含上述特征也不能排除子宮血管平滑肌瘤。

    2.3 子宮血管平滑肌瘤的診治及預后   此病難以術前診斷。超聲診斷子宮血管平滑肌瘤無特異性，腫塊血流可豐富，也可不豐富，CT診斷也無特異性。除國內吳光耀等報道3例術前CT提示子宮血管平滑肌瘤外，絕大多數術前診斷為子宮肌瘤、卵巢腫瘤，1例以腹腔內出血者術前診斷為異位妊娠破裂出血，而2例囊實性盆腔包塊者高度懷疑卵巢惡性腫瘤，本病例**大量流血，宮頸膨大、紫藍，酷似宮頸妊娠。所有病例均需經術中或術后病理確診，病理組織學檢查是其診斷的金標準：除內襯的內皮細胞外，整個血管壁為瘤樣增生的平滑肌細胞，圍繞血管或穿插于血管周圍呈編織狀或蜂窩狀結構的厚壁血管是其重要特征。免疫組化顯示：波形纖維蛋白、α-平滑肌動蛋白、結蛋白均為陽性。當其血管豐富時不易于血管瘤鑒別。本例在快速診斷時為子宮血管瘤，而術后確診為子宮血管平滑肌瘤。子宮血管平滑肌瘤根據血管多少不同有3種不同的組織類型：實性或毛細血管樣、海綿狀血管樣、靜脈樣?？赡苡捎诮M織類型差別，使其在超聲及CT下無特異性，但當在術前或術中發現扭曲增粗的血管時，須高度懷疑此病。多數作者認為對于無生育要求的患者均應行全子宮切除術，如術中發現病灶超出子宮或有明顯的宮旁血管扭曲變形等，最好行全子宮加雙附件切除并行雙側卵巢動靜脈高位結扎術。因為有報道子宮血管平滑肌瘤術后復發并侵入下腔靜脈、右心房，有作者認為子宮血管平滑肌瘤細胞具有惡變潛能。而Rmesh報道2例術后惡變病例。由于它有激素依賴性，認為應該禁用激素類藥物，并可使用雌激素拮抗劑作為嚴重轉移病例的術前、后輔助治療。雖然子宮血管平滑肌瘤有轉移等惡性生物學行為，但由于它并無核異型性，仍屬于良性疾病，多數患者預后良好。本病例隨診3個月無復發。